Frontiers in Pediatrics

Introduction

陰嚢ウェビング（PSW）は先天的陰嚢癒着とも呼ばれ、陰茎腹面皮膚と陰嚢中央部剃毛の間の網状融合を意味します。 先天性陰茎陰嚢癒合症は、陰茎と陰嚢の間にある網状の皮膚やひだが、正常なサイズの陰茎軸の陰嚢角を不明瞭にする先天性疾患です(1-3)。 隠陰茎、小陰茎、陥入陰茎と混同されやすい。 また、PSWはいくつかの疾患の随伴症状として起こることがあります。 2010年、El-KoutbyとMohamed Amin (4)は、PSWの3つの分類、すなわち単純、複合、二次性陰茎陥入をそれぞれ提案しました。 複合性陰茎は，陰茎本体の一部または全部が陰嚢の皮膚に囲まれた状態を示すことがほとんどである。 二次性陰茎は、割礼の際に皮膚を切除しすぎたために、陰茎の腹側の皮膚があまり保存されなくなることが主な原因です。 単純性陰茎は、陰茎の腹側皮膚と陰嚢の正中裂の間の網目状の癒合のみが特徴です。 陰茎本体を覆う範囲によって、単純性PSWはさらに次のように分けられる。 Grade 1：陰茎軸の近位1/3まで網が及ぶ；Grade 2：陰茎の中間1/3まで網が及ぶ；Grade 3：陰茎の遠位1/3まで網が及ぶ。

19世紀末に、ハイネケ・ミクリッツは陰茎と陰嚢の部分癒合の治療に横切開と縦縫合の使用について報告しました。 その後，様々な改良が加えられ，Double-V scrotoplasty (DVS), V-Y scrotoplasty, wedge excision scrotoplasty, Z scrotoplastyなどが開発されたが（5-10），未だに各種手術法のメリット・デメリットが議論されている（10）。 イタリア小児外科学会（SICP）と小児麻酔学会（SARNePI）の小児日帰り手術に関する2018年のガイドラインでは、新たにPSW手術の指針が示されています。 腹側ウェブをもたらす陰茎陰嚢接合部の異常は、審美的な問題だけでなく、勃起時の機能的な合併症を伴うことがあります。 一般的なV-Y形成術やmultiple Z形成術は日帰り手術が容易である(11)。

近年、中国では先天性陰茎陰嚢癒合症の治療に上記の手術法が用いられているが、両者の手術法の系統的比較は報告されていない。

本研究では、包茎を合併した重症網状陰茎の小児各26名をMWS＋割礼で治療し、その効果と副作用（経過観察中の合併症）をV-Y陰嚢形成術を行った小児のものと比較した。 小児の包茎を合併した重症先天性PSWに対する新しいMWS法の有効性を確認することを目的とした。

患者・方法

臨床データ

本稿では、2012年7月から2018年4月に単純型PSWを有する26例の小児の症例をまとめている。 全児例に割礼と組み合わせたMWSを施行した。 手術時の平均年齢は5歳5カ月（年較差：1～14）で，最低6カ月間フォローアップを行った。 包含基準は、2016年のCAMPBELL-WALSH UROLOGY第11版の標準診断によると、外科的治療を要する先天性陰茎・陰嚢癒合で、他のシステムの深刻な変形がなく、他の陰茎関連疾患がないものと診断された。 除外基準は、手術中に発見された他の陰茎変形と、術後データが不完全な小児とした。 術後合併症のフォローアップと子どもの親による満足度調査において二重盲検化を行い、V-Y陰嚢形成術を行ったことのあるPSW児32例と治療成績を比較した。

Grading

単純性PSWは陰茎本体を覆う範囲により、陰茎軸の近位1/3まで網が及ぶGrade 1と陰茎の中間1/3まで網が及ぶGrade 2からなる中等群、および陰茎遠位1/3まで網が及ぶGrade 3からなる重症群に分けられた(4).

Parents Satisfaction Score

保護者の満足度調査は、5つのリッカート尺度を参照しています。 この調査は、陰茎の大きさ、形態、排泄の状態、衛生に関する記述からなり、各項目について5段階の評点が設定されている。

V-Y 陰嚢形成術

陰茎の腹側にV字型の切開が行われました。 腹側の網状皮膚を正中線を長軸として、新しい陰茎陰嚢角を頂点に縦方向に切断した。 陰茎体腹側の陰茎と陰嚢の融合は、最初は新しい陰茎と陰嚢の角度に下降する。 剪除下方の陰茎陰嚢癒合切開を両側で行った。 皺のある皮膚は切除し、間欠縫合を施した。 手術の詳細なスケッチはBonitzとHannaの研究(10)で見ることができる。

統計分析

SPSS version 17.0 (IBM, Armonk, NY, US) がすべての統計分析に使用された。 連続データは平均値±標準偏差として記述し、差は2標本のt検定を用いて比較した。 カテゴリーデータは数および割合で示され、カイ二乗検定を使用して分析された。 6617>

MWS Method

Surgical Methods

まず、陰茎陰嚢融合部に沿って逆V字型の切開を行った（図1A、赤線）。 そして、陰茎と陰嚢の癒合部分を分離し（図1B）、陰茎陰嚢角を再建した（図1C）。 その後、新たに作成した陰茎陰嚢角に沿ってV字切開を行い（図1D、赤線）、陰茎と陰嚢の接合部の皮膚を切断し（図1E）、その後、残った陰茎陰嚢融合部を縫合して傷を覆う（図1F）

最後に包皮背面中央を冠状溝から1cmまで切断した。 包皮を緩め、内側の香環を配置した後、包皮を内側の香環の上で反転させた。 次に、外側のリングを内側のリングの上に置き、包皮を挟む。 最後に包皮を取り除き、切開部を圧迫して包帯を巻いた（商環、使い捨て割礼吻合器および押送組立、WuHu Snnda Medical Treatment Appliance Technology Co. Ltd.）を使用した。 6617>

Results

表1は、2群のベースライン特性を示している。 MWS群の患者には、Grade 3のPSW症例が有意に多く含まれていた（P < 0.001、表1）。 PSWを持つ子供のベースライン特性、関連する病理、およびタイプ。

手術前の水平位置における陰茎と陰嚢の角度は、2群間で有意差はなかった。 しかし，水平位での陰茎と陰嚢の角度の術前術後の差は有意に異なっていた（P < 0.001）。 また、親の満足度スコアはV-Y陰嚢形成術群に比べMWS群で有意に良好であった（P < 0.001）（表2）

Table 2. 手術経過、治癒効果、6ヶ月経過時の合併症。

MWS群では明らかな包皮の腫れは認められず、2例で切開部がわずかに出血し、2例で陰茎と陰嚢の角度に軽度の瘢痕過形成が認められた。 しかし、手術合併症は2群間で有意差はなかった（表2）。

手術から1年後、切開部は適切に治癒し、陰茎陰嚢天使はすべてのMWS患者において改善された（図2）。 MWS治療の手術後の結果。 (A)手術後1年での切開部の治癒。 (B) 術後1年の陰茎陰嚢角の形態。

Discussion

MWS は、従来行われてきた包皮切除を伴う陰嚢形成術に比べ、複合包皮切除を伴う方が手術が単純で簡単だったため実施しやすかったと思われる。 本研究で対象としたPWS症例は，包茎や陰茎外観の不満を訴えて受診した症例がほとんどであり，すべて包茎を合併したPWS症例であった。 このような子供や患者に対する手術適応の選択は、非常に議論のあるところである（13, 14）。 以前の結論では、この病気は臨床症状がなく、少なくとも小児期には外科的治療を必要としないとされていた。 しかし、最近の研究では、多くのPSW児とその両親が、成長期のペニスの不満足な外観のために、心理的または社会的なプレッシャーに苦しんでいることが判明している。 一部の重症例では、性交障害、コンドームの使用困難、および/または性的自尊心への深い影響といった成人病の問題があります(15-18)。 Herndonらが行った比較研究では、小児期に外科的治療を受けた網状陰茎の子どもは、青年期に治療した子どもに比べてQOLが有意に改善することが確認されているため（19）、臨床ではこのような単純網状陰茎の包茎治療が必要とされています。 従来，包茎を合併した単純なPWS症例に対する手術法としては，割礼＋ダブルVまたはV-Y陰嚢形成術が最も一般的であり，手術が容易で術後の外観が著しく改善した。

しかし，以前の研究では，美容上の効果を高めるためにV-Y法の改良であるDVSは（9）陰嚢接合部の緊張が強くなり皮膚剥離が増加すると指摘された。 V-Y陰嚢形成術は軽症のPSW症例にのみ行うべきで、それ以外の重症例には主にZ陰嚢形成術が用いられています(10)。 我々は、V-Y陰嚢形成術を基本として、いくつかの改良を加えてきました。 新しい陰茎陰嚢角を再建した後、陰嚢の皮膚はもはや切除されない。 その代わり、陰茎の新しい陰茎陰嚢角を頂点とし、陰嚢上縁と皮膚との接合部に沿って両側にV字型の切開を行い、陰茎陰嚢角の緊張を緩和させた。 腹側陰茎陰嚢癒合部の起点は、切開部を覆うように陰嚢皮膚を残しながら新しい陰茎陰嚢角まで移動する。 W切開は、新しく作られた陰茎と陰嚢の角度の緊張を効果的に軽減し、切開部の剥離や瘢痕過形成の可能性を低減させます。 同時に、陰嚢の皮膚を残すことで、切除後の陰嚢の形の悪さを回避できるだけでなく、陰茎と陰嚢の接合部の切開を隠すことができ、外観上の満足度が高い（補足図1）。 手術合併症については、両群間に有意差はなかったが、傾向としてはMWS群の手術合併症はV-Y陰嚢形成術群より少なかった。 これらの観察結果はサンプルサイズが小さいことと関連している可能性があり、今後の研究では患者コホートのサイズを大きくしていく予定である。 手術時間に関しては、MWSはV-Y陰嚢形成術よりも実施にかなり時間がかかるが、より受け入れやすい結果を得ることができる。 MWS群では、陰茎と陰嚢の水平位置の天使の改善は、V-Y陰嚢形成術の患者よりも有意に良好であり、これは、MWS群が有意に多くのグレード3のPWS症例で構成されているという事実によって説明できるかもしれません。

本研究の限界は、症例数が比較的少ないことと、小児のコンプライアンスが悪いため、測定結果に誤差が生じやすいことである。

結論

我々は26名の小児の主に重度のPSWの修復に割礼をMWSと併用し、術後の外観がよく、外傷も少なく、親の満足度も高い、臨床導入も簡単である。

Data Availability Statement

本研究で作成したデータセットは、対応する著者に依頼すれば入手できる。

Ethics Statement

ヒトを対象とした研究は、徐州医科大学付属徐州児童病院の倫理委員会によって審査・承認されている。 本研究への参加は、参加者の法的保護者/近親者から書面によるインフォームドコンセントを得た。

著者による貢献

YL、XZhu、THが研究の構想と設計に責任を持った。 データの取得と解析はYL、XZhu、DF、JGが担当した。 さらに，GS，XZha，DH，SSが統計解析を担当した。 原稿はYLが起草した。 YLとTHは原稿を修正し、コメントした。 この研究は、徐州医学青年予備軍才能プロジェクト、江蘇省青年医学才能プロジェクト（QNRC26370）の支援を受けて行われた。

利益相反

著者らは、潜在的な利益相反と解釈される商業的または金銭的関係がない状態で研究が行われたことを宣言する。

補足資料

この論文の補足資料は、オンラインで見ることができます。 https://www.frontiersin.org/articles/10.3389/fped.2020.00551/full#supplementary-material

補足 図1. webbed penisの子供の（A）術前、（B）術中、（C）術後、（D）1年間の経過観察の側面画像