Distonia oromandibular perifericamente induzida | Journal of Neurology, Neurosurgery & Psychiatry

Discussão

Distonia oromandibular é uma distonia focal que causa fechamento ou abertura involuntária da boca, desvio da mandíbula, grimacing facial e movimentos da língua. Pode ser acompanhada por fechamento involuntário dos olhos (blefaroespasmo), voz tensas ou respiratórias (disfonia espasmódica), distonia cervical, ou outros distúrbios de movimento. Muitas vezes mal diagnosticada como “problema dentário”, “síndrome da articulação temporomandibular”, “distúrbio psicológico”, ou “bruxismo”, a DMO pode causar considerável incapacidade funcional e psicossocial.16 A distonia pode estar presente apenas durante a alimentação e pode ser aliviada por truques sensoriais como tocar o rosto, beliscar o pescoço e dobrar o pescoço para frente. Os sintomas da DMO podem ser agravados por fatores emocionais, o que é uma das razões para o atraso no diagnóstico. A causa da DMOM é geralmente desconhecida (primária ou idiopática), mas pode estar associada à exposição neuroléptica, traumatismo do SNC, lesão cerebral hipóxica, distúrbios metabólicos e lesões isquêmicas ou desmielinizantes no tronco cerebral superior.18 Raramente, o trauma periférico pode induzir distonia. Embora o conceito de distonia induzida perifericamente tenha sido primeiramente encontrado com algum ceticismo, a noção de que o trauma local pode levar à distonia da parte do corpo envolvida, às vezes também referida como síndrome de distonia-causalgia, é agora bem aceita.4-15A distonia induzida perifericamente, entretanto, muitas vezes não é reconhecida, particularmente se o trauma é relativamente trivial ou a latência entre o trauma e o início da distonia é maior que alguns dias.

As características clínicas das OMD induzidas perifericamente em nossa série foram semelhantes às das OMD primárias, com algumas exceções. A severidade dos sintomas e a progressão da doença foram mais proeminentes no grupo pós-traumático. A frequência de distúrbios do movimento associados como tremor essencial, bruxismo, cãibra do escritor e disfonia espasmódica foi menor no grupo pós-traumático do que nos pacientes com DOM primária, mas a diferença foi significativa apenas para cãibra do escritor e disfonia espasmódica (tabela 2). A DOM pós-traumática teve menor tendência a se espalhar para segmentos contíguos ou não contíguos quando comparada com a DOM primária. A história familiar de distúrbios de movimento também foi menos frequente no grupo pós-traumático (7%) do que no grupo primário (33%) (p<0,05). Estes dados, no entanto, devem ser interpretados com cautela, devido aos poucos casos em cada grupo. O uso de truques sensoriais para aliviar a distonia foi observado em ambos os grupos. Isso contrasta com a ausência habitual de truques sensoriais em outras distonias pós-traumáticas, como a distonia cervical.19

A OMD induzida perifericamente tem recebido pouca atenção na literatura neurológica e odontológica e sua verdadeira prevalência é desconhecida. 20 descreveram quatro pacientes que desenvolveram DOM de abertura da mandíbula após a obtenção de próteses mal ajustadas. Seus pacientes tinham usado essas próteses desde um mínimo de 1 ano até muitos anos antes de perceberem os movimentos anormais da boca. Na nossa série quatro pacientes tinham novos conjuntos de próteses, incluindo um paciente com uma ponte dentária mal ajustada. Os pacientes com dentaduras mal ajustadas tinham um histórico de manipulação da posição da mandíbula usando os músculos da mandíbula para se acostumarem às novas dentaduras. Essas dentaduras desalinhadas podem ter causado um comprometimento da propriocepção da cavidade oral levando ao desenvolvimento subsequente de distonia ou a chamada “discinesia desdentada”.2021 Incluímos um paciente com DMO após lesão facial em nossa série original de pacientes com distonia perifericamente induzida.5 Em uma série de pacientes com espasmos maxilares unilaterais e hemimásticos, Thompson et al22 descreveram uma mulher de 42 anos de idade que desenvolveu distonia maxilar unilateral após uma extração dentária semelhante à de nossos pacientes. 23 relataram brevemente uma série de 23 pacientes com membros pós-traumáticos, disfonia axial, cervical, espasmódica e distonia generalizada e incluíram dois pacientes com DMO após cirurgia oral. 6 em sua revisão dos distúrbios do movimento pós-traumático descreveram pacientes que desenvolveram DMOM após a extração dentária, mas não forneceram detalhes sobre a latência entre o trabalho dentário e o desenvolvimento subseqüente da distonia (tabela 3).

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Tabela 3

Sumário de estudos de distonia oromandibular pós-traumática

Nosso estudo mostra que a DMO pode ocorrer após uma lesão, cirurgia oro-mandibular, ou um procedimento odontológico. Embora a relação entre tais insultos e o desenvolvimento subsequente de OMD possa ser puramente coincidente, a associação temporal e anatômica, entretanto, argumenta a favor de uma relação de causa e efeito. Catorze dos nossos pacientes, oito com distonia craniana antes do trauma e seis com propagação para estruturas cranianas além da região oromandibular, podem possivelmente ter tido ou foram significativamente predispostos a desenvolver distonia craniana e o trauma pode ter exacerbado ou precipitado o início. Vários fatores predisponentes, como um distúrbio do movimento associado, história familiar de tremores, estado edêntulo, exposição a drogas neurolépticas e lesão do nervo periférico podem contribuir para o desenvolvimento desse distúrbio do movimento em algumas circunstâncias ou em certas pessoas vulneráveis (tabela 3).520-23 Sete dos nossos 27 (26%) pacientes tinham possíveis fatores predisponentes, como histórico familiar de distúrbios do movimento, exposição prévia a drogas neurolépticas, marcos de atraso, histórico de distúrbios do movimento, como distonia cervical, tremor essencial e tiques.4524-27 Não se sabe, contudo, se estes factores desempenham um papel importante, ou qualquer, no mecanismo de OMD induzido perifericamente. Fletcher e cols. 27 afirmaram que a lesão periférica pode desencadear o aparecimento de distonia em pessoas geneticamente predispostas com distonia generalizada primária e que a distonia se agravou após cada lesão subsequente. Fizemos um achado semelhante em um de nossos pacientes que tinha distonia cervical pré-existente e desenvolveu DOM após o tratamento do canal radicular. Três outros pacientes notaram exacerbação de sua DMO após repetidas cirurgias orais. Nenhuma correlação entre a gravidade do trauma e o desenvolvimento subseqüente da distonia foi estabelecida em nosso estudo (tabela 1).

Uma relação causal entre lesão periférica e distonia subseqüente tem sido difícil de estabelecer experimentalmente e não há nenhum modelo animal que imite adequadamente a síndrome clínica. Alguns estudos experimentais, entretanto, sugerem que a lesão periférica pode levar a uma reorganização ao nível da cortical, subcortical e medula espinhal, resultando em disfunção motora. A relação entre trauma periférico, dor, distonia e a freqüente associação com distrofia simpática reflexa apóia ainda mais a noção de que as vias de subsecção da dor e as envolvidas no controle motor são importantes para os distúrbios do movimento periférico induzido.58-12 A demonstração direta de uma relação entre dor e gânglios basais veio de de Ceballos et al.28 Eles mostraram que uma lesão térmica em um membro posterior em ratos resultou em um atraso no início da retirada do membro afetado e isto foi associado a uma redução acentuada da concentração de met-enkephalina e leu-enkephalina no globus pallidum bilateralmente e apenas met-enkephalina no caudato e no putamen. Estas alterações foram mais pronunciadamente contralaterais ao membro lesionado. Eles consideraram que as alterações do peptídeo ocorreram em resposta à lesão e foram responsáveis pelo subsequente comprometimento motor. Há muitos outros exemplos de reorganização cortical ou subcortical em resposta à alteração do input sensorial periférico.2930 Outra evidência para alterações corticais após lesão periférica é o achado de que pacientes com membros amputados mostram potenciais motores evocados maiores e recrutam uma porcentagem maior do pool de neurônios motores após estimulação transcortical nos músculos proximais e ipsilateral ao membro amputado em comparação com o membro contralateral.3132

Distoniaromandibular, seja primária ou pós-traumática, pode levar a complicações secundárias. O bruxismo, muitas vezes associado ao aumento acentuado do desgaste dentário, foi mais comum na DOM primária (33%) do que na DOM pós-traumática (15%), e 19% dos nossos pacientes apresentavam síndrome da articulação temporomandibular associada, independentemente da etiologia da DOM. Portanto, para prevenir estas e outras complicações, é importante um tratamento rápido e adequado da OMD. Nossos achados sugerem que a OMD (primária e pós-traumática) responde mal a vários medicamentos comumente utilizados no tratamento da distonia, tais como trihexyphenidyl, baclofeno e clonazepam. As injeções de BTX-A nos músculos afetados, embora geralmente eficazes, às vezes são complicadas pela disfagia e pela fraqueza da mandíbula. Estas complicações foram encontradas em 19% dos pacientes com pós-traumático e em 52% dos pacientes com distonia primária. A taxa de complicações, entretanto, pode ser minimizada se o médico tratante tiver um conhecimento detalhado da anatomia dos músculos oromandibulares e for hábil e experiente no tratamento desta forma de distonia.

Embora as evidências crescentes apoiem a relação entre o trauma e o desenvolvimento subsequente da distonia, os meachanismos fisiológicos e bioquímicos da distonia periférica induzida, incluindo a OMD, não são bem compreendidos. Nossa série amplia a gama de distúrbios de movimento induzidos perifericamente e chama a atenção para as OMD frequentemente não reconhecidas pós-traumáticas.

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